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Oralchirurgie 12.03.2012

Gesamtrehabilitation nach partieller ­Entfernung von multiplen Odontomen

Multiple Odontome treten nur sehr selten auf, und nur über einige wenige Fälle wurde berichtet.1–5 In keinem dieser Fallberichte wurde jedoch die an die chirurgische Extraktion der multiplen Odontome anschließende prothetische Versorgung beschrieben. Im vorliegenden Artikel berichten wir über einen Fall von multiplen Odontomen, die in Kombination mit kongenitaler Cajal-Interstitialzellen-Hyperplasie und neuronaler intestinaler Dysplasie auftraten.

Die Patientin, Hsu WT, wurde am 16. Juli 1994 in Taipeh, Taiwan, geboren und wog bei ihrer Geburt 4.500g. Die Familienanamnese ergab keine Hinweise auf gastrointestinalen Stromatumor, Störung der intestinalen Motilität oder multiple Odontome. Da sie seit ihrer Geburt nur geringen Stuhlgang hatte und eine Biopsie nach rektaler Absaugung eine neuronale intestinale Dysplasie ergab, wurde 21 Tage nach der Geburt eine transversale Schlingenkolostomie vorgenommen. Als das Mädchen 32 Monate alt war, wurden rechts eine Hemikolektomie sowie eine Ileostomie durchgeführt. Abgesehen von mehreren Episoden von Diarrhoe war sie drei Jahre nach der Operation ohne nennenswerte Symptome. Der pathologische Befund ergab kongenitale Cajal-Interstitialzellen-Hyperplasie mit neuronaler intestinaler Dysplasie.6 Die zahnärztliche Anamnese bei der Geburt zeigte eine Schwellung der Gingiva. Nach der Geburt wurde eine Hyperplasie der Schleimhaut mit Knoten im posterioren Bereich des Kieferkamms sowohl im Ober- als auch im Unterkiefer diagnostiziert. Als das Mädchen zwei Jahre und zehn Monate alt war, war an einem anderen Spital eine Inzisionsbiopsie der Gingiva durchgeführt worden. Die histopathologische Untersuchung ergab, dass es sich um einen gutartigen Polypen handelte. Es erfolgte eine Pulpektomie mit anschließender operativer Wiederherstellung.

Das Mädchen wurde an unsere Kinderzahnklinik überwiesen, als sie vier Jahre und fünf Monate alt war. Die intraorale Untersuchung ergab eine Schwellung der Gingiva mit Ausweitung des Kieferkammes (Abb. 1). An einigen eruptierten Zähnen und zahnartigen Strukturen in beiden Kiefern hatte sich Karies gebildet. Die Situation ließ auf das Vorhandensein multipler Odontome schließen. Der Kinderzahnarzt konsultierte einen Kieferchirurgen und einen Facharzt für Zahnprothetik. Diese Spezialisten empfahlen den Eltern, die multiplen Odontome entfernen zu lassen und der normalen Zahneruption ihren Lauf zu lassen. Das Kind war zu diesem Zeitpunkt fünf Jahre und sieben Monate alt. Die Eltern wollten jedoch ihr Kind keinem weiteren chirurgischen Eingriff unterziehen.

Als das Mädchen elf Jahre und acht Monate alt war, wurde sie wieder an unserer Klinik vorstellig, da ihre rechte Gesichtshälfte innerhalb von zwei Tagen stark angeschwollen war. Die Anamnese ergab eine außergewöhnliche Schwellung im rechten Gesichtsbereich (Abb. 2a und b), es konnte dabei aber nicht festgestellt werden, von welchem Zahn diese ausging (Abb. 3a und b). Das Mädchen wünschte sich die Wiederherstellung ihrer oralen Funktionen, da dies auch für ihr Sozialleben wichtig war. Das Orthopantomogramm zeigte eine Vielzahl von zahnartigen Strukturen sowohl im Ober- und Unterkiefer. Diese erstreckten sich von der Symphyse bis zu beiden aufsteigenden Ästen und bilateral von der Prämaxilla zum Tuber (Abb. 4). Um die Schwellung in den Griff zu bekommen, wurde das Medikament Ulex (250mg) verschrieben. Die finale Behandlungsplanung wurde im Rahmen der interdisziplinären Diskussion zwischen Kinderzahnarzt, Mund- und Kieferchirurg und Prothetikspezialist festgelegt. Um einen passenden Kieferkamm sowie Raum zwischen den Zahnbögen für die Prothesen zu schaffen, wurden einige der vielen Odontome, die einen Großteil des Kiefers besetzten, entfernt.
Unter Vollnarkose wurden bukkal-lingual von anterior nach posterior Schleimhautperiostlappen gebildet. Der freigelegte Kieferknochen war unregelmäßig geformt und von Zähnen und zahnartigen Tumorgewächsen besetzt. Ein Teil der Odontome wurde chirurgisch entfernt und eine Alveoloplastik durchgeführt. Insgesamt wurden 29 intraorale und 72 intraossäre Odontome entfernt. Der histopathologische Befund ergab multiple Odontome. Die Heilung nach der Operation verlief problemlos (Abb. 5a–c).

Zwei Monate nach dem chirurgischen Eingriff wurde die Mundsituation zur Herstellung eines Studien­modells mit Alginat abgeformt (Abb. 6a). Des Weiteren wurde mithilfe von Centric Tray die ungefähre Bisslage und Kieferrelation bestimmt (Abb. 6b). In diesem Rahmen wurde die Herstellung der vollprothetischen ­Versorgung im Ober- und Unterkiefer mit dem Biofunktionellen Prothetik-System (BPS) von Ivoclar Vivadent durchgeführt. Anschließend erfolgte die Herstellung des individuellen Löffels und des Gnathometer-Registrats basierend auf dem Studienmodell und der Vorbissnahme mit Centric Tray (Abb. 6c). Die Abformung wurde bei geschlossenem Mund, mit individuellem Löffel und unter Verwendung eines additionsvernetzenden Präzisions-Abformmaterials durchgeführt (Abb. 6d). Die Übertragung der genauen Bisshöhe und zentralen Relation mit dem Gnathometer-System erfolgte wie gewohnt (Abb. 6e). Alle Registrate wurden im Stratos Ar­tikulator montiert. Es erfolgte eine ästhetische Einprobe der Waxprothesen (Abb. 6f), und die fertigen Prothesen mit angemessenen platzierten Zähnen konnten schließlich am 29. November 2006 der Patientin übergeben werden. Die Patientin war mit dem ästhetischen Aussehen der Prothesen sowie der Kaufunktion zufrieden (Abb. 7a–c). Als übliche Reaktion auf das ­Tragen von Vollprothesen kam es bei der Patientin während der ersten beiden Tage zu einer erhöhten Speichel­produktion. Diese stabilisierte sich jedoch wieder auf normalem Niveau. Innerhalb von vier Tagen hatte sich die Phonetik normalisiert, und die Kaufunktion war merklich verbessert. Außerdem hatte die Patientin durch die Prothesen ein höheres Selbstbewusstsein gewonnen und sprach sehr viel. Zur Überwachung des Odontom- und Kieferwachstums wurden dreimonat­liche Nachuntersuchungen angesetzt. Dabei sollte das Wachstum jeweils mittels Abformungen aus irrever­siblem Hydrokolloid dokumentiert werden.

Bei der Nachuntersuchung nach sechs Monaten wurden einige bereits eruptierte Odontome beobachtet. Das Mädchen klagte über eine leichte Schmerzempfindlichkeit in diesen Bereichen (Abb. 8). Die Prothesen wurden entsprechend angepasst und noch striktere Mundhygieneanleitungen gegeben. Die Symptome klangen wieder ab. Durch Unterfüttern der Prothesen wurde eine verbesserte Adaptation an den durch das Wachstum veränderten Kieferknochen erzielt.

Diskussion


Multiple Odontome treten nur sehr selten auf. 1967 berichtete Brader1 vom Fall eines Mädchens mit multiplen Odontomen in beiden Kiefern in Kombination mit anderen Anomalien. Diese umfassten Aortenstenose, kongenitale zylindrische Bronchiestase, Leiomyomatose des Ösophagus mit Stenose, Hyperplasie des myenterischen Plexus und chronische Leberzirrhose. Des Weiteren berichteten Malik und Khalid2 1974 über den Fall eines siebenjährigen Mädchens mit multiplen Odontomen in beiden Kiefern, aber ohne weitere systemische Erkrankungen. Shemidser und Hausamen3 wiederum berichteten 1975 von einem Fall mit multiplen Odontomen, die in Kombination mit Ösophagusstenose, Hepatopathie, pulmonaler Stenose und Pneumomie, von denen ein Vater, seine zwei Söhne und seine Tochter betroffen waren. Außerdem berichteten Ajike und Adekeye4 2000 vom Fall eines 15-jährigen Mädchens mit multiplen Odontomen in beiden Kiefern ohne weitere systemische Erkrankung.

Unseres Wissens ist der vorliegende Fallbericht der ers­te, der sowohl über die Therapie von multiplen Odontomen, die in Kombination mit Cajal-Interstitialzellen-Hyperplasie und neuronaler intestinaler Dysplasie auftraten, berichtet, als auch die prothetische Versorgung schildert.6 Die Cajal-Interstitialzellen (ICZ) sind eine Gruppe von Zellen, die über den gesamten Darmtrakt – vom unteren Ösophagus bis zum Anus – verteilt sind. ICZs sind die Schrittmacherzellen des Darms, Mittler im Rahmen der neuronalen Kontrolle der Darmmuskulatur, räumliche Koordinatoren der Motilität des Verdauungstraktes und Dehnungsrezeptoren. Bei neuronaler intestinaler Dysplasie (NID) kommt es zu einer reduzierten Motilität des Dickdarms, verursacht durch abnorme enterische Nervenfasern. Die ungewöhnlich langsame Darmpassage durch den Dickdarm führt zu chronischen Problemen wie Verstopfung und nicht kontrollierbare Ausscheidung.

Im Gegensatz zu anderen Tumoren können Odontome sich nicht unendlich ausdehnen. Es gibt zwei Arten von Odontomen: komplexe und Verbundodontome. Während bei komplexen Odontomen Schmelz, Dentin und Zement ungeordnet sind, lassen sich bei Verbund­odontomen radiografisch geordnete Strukturen identifizieren. Die Entwicklung und Progression von odontogenen Tumoren wird durch viele alternierende Gene und Moleküle beeinflusst.7 Nach der klinischen und radiologischen Diagnose kann als Therapie eine vollständige Enukleation des Odontoms geplant werden.8,9  Brader1 berichtet vom Fall eines Mädchens mit multiplen Odontomen beidseitig im posterioren Bereich der Maxilla und der Mandibula. Innerhalb von mehreren Monaten wurden die Tumore immer größer und breiteten sich auf den anterioren Bereich beider Kiefer aus. Innerhalb des ersten Jahres mussten große extraossäre und intraossäre Tumorgewächse entfernt werden. Es war eine normale Anzahl von Zahnkeimen vorhanden, und bei einer Rettung der Zahnkeime wäre eine normale Entwicklung der Zähne möglich gewesen. Malik und Khalid2 berichteten 1974 von einem siebenjährigen Mädchen mit multiplen Odontomen in beiden Kiefern. Über die Behandlung wurde jedoch nicht berichtet. Shemidser und Hausamen3 beschrieben 1975 den Fall eines Vaters, seiner zwei Söhne und seiner Tochter, die alle an multiplen Odontomen litten. Beim Vater wurden die Tumorgewächse mit den Jahren immer größer. Als er vier Jahre alt war, ragte der Tumor 6cm aus der Mundhöhle, sodass er seine Lippen nicht schließen konnte. Das Tumorgewächs wurde entfernt. Sechs Jahre nach der Operation entwickelte er ein Rezidiv, das wiederum operativ entfernt wurde. Nach der zweiten Operation kam es zu keinem weiteren Rezidiv. Bei den zwei Söhnen und der Tochter wurden die multiplen Odontome im Kindesalter chirurgisch entfernt. In diesem Fall wurde autosomal-dominante Vererbung angenommen. Ajike und Adekeye4 berichteten 2000 von einem 15-jährigen Mädchen mit multiplen Odontomen in beiden Kiefern. Die Tumorgewächse wurden zunehmend größer und dehnten sich auch auf extraorale Bereiche aus, sodass sie die Lippen nicht mehr schließen konnte. Die meisten dieser Odontome wurden operativ entfernt, einige Zähne wurden jedoch belassen. Darüber, ob die verbleibenden Strukturen nachwuchsen, wurde nicht berichtet.

Im vorliegenden Fall erstreckten sich die Tumore bilateral auf alle Bereiche des Ober- und Unterkiefers, sie zeigten jedoch kein Wachstum, weder innerhalb der Mundhöhle noch nach außen. Die eruptierten Zähne hatten Zapfenform und zeigten Kariesbefall. Daher waren die Voraussetzungen anders als beim zugrunde liegenden Fall. Interdisziplinär wurde die Entscheidung getroffen, die Odontome partiell zu entfernen. Die Tumorgewächse, die belassen wurden, würden eine Fraktur des Unterkiefers verhindern und für Stabilität und einen besseren Halt der Prothesen sorgen. Die Alveoloplastik wurde vorgenommen, um einen glatteren Kieferkamm und damit optimalere Voraussetzungen für die vollprothetische Versorgung zu schaffen.

In der Literatur findet sich kein Fallbericht zur Therapie von multiplen Odontomen, in dem auch die prothe­tische Versorgung beschrieben ist. Wir verwendeten das Biofunktionelle Prothetik-System (BPS) von Ivoclar ­Vivadent10, das uns eine schnelle und präzise Möglichkeit zur Kieferrelationsbestimmung bot. Das BPS von Ivoclar Vivadent umfasst Abform- und Registriertechniken, Aufstellkonzept und Prothesenbasis-Herstellverfahren. Mit diesem System lassen sich Totalprothesen herstellen, die eine optimale Form, Funktion und Ästhetik bieten. BPS ist ein systematisches, Team-basiertes Konzept zur Herstellung von abnehmbarer Prothetik. In einer Sitzung wurden mit irreversiblem Hydrokolloid ­Erstabdrücke genommen und mit Centric Tray eine provisorische Kieferrelationsbestimmung durchgeführt. Das Ziel ist es, die vorläufige Kieferrelation zu bestimmen. Diese Registrate erlauben es dem Labor, die Erstmodelle einzuartikulieren und das Gnathometer M ­Registrierbesteck zu montieren, das die klinische Zweit­abformung, Gesichtsbogenübertragung und Kieferrelationsbestimmung stark vereinfacht. Die Zweitabformung mit Silikonmaterialien unterschiedlicher Konsistenz und die Kieferrelationsbestimmung mit Gnathometer M Stützstiftregistrat erfolgten ebenfalls in der gleichen Sitzung. Dabei wurden eine maximale Stabilität und Präzision erreicht. Die an der Camper’schen Ebene sowie am Bonwill-Dreieck orientierte Zahnaufstellung im Stratos Artikulator sorgte für eine optimale Funktion. Da das BPS das klinische und labortechnische Verfahren vereinfacht, lässt sich die Anzahl der Sitzungen reduzieren.

Für die vollprothetische Sanierung benötigten wir im vorliegenden Fall vier Sitzungen mit reduzierter Stuhlzeit. Die Patientin war zufrieden mit der Ästhetik ihres Profils sowie der Kaufunktion. Außerdem hatte die Sanierung sehr positive Auswirkungen auf ihr Sozialleben. In der Nachsorge entwickelte sich jedoch ein Rezidiv der Odontome. Als Reaktionsmöglichkeiten standen uns eine Modifikation bzw. Erneuerung der Prothesen bzw. die operative Entfernung der erneut gewachsenen Tumore zur Verfügung. Für die Behandlung von multiplen Odontomen wird ein interdisziplinärer Ansatz empfohlen. Die in diesem Fallbericht geschilderte Therapie soll anderen Kollegen als Referenz dienen.

Autor(en): Wei-Tsao Lu*, Pei-Bang Liao*, Dean-Kuo Liu*, Wen-Shiun Tchaou*, Demeral David Liu**, May-Show Chen*,***/Taiwan, China

* Department of Dentistry, Taipei Medical University Hospital, Taipei Medical
University, Taipei 110, Taiwan
** Department of Dentistry, China Medical University Hospital, Taichung, Taiwan
*** School of Dentistry, College of Oral Medicine, Taipei Medical University, Taipei
110, Taiwan

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